MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1111/cge.70037

Медицинская библиотека · Clinical genetics · 2025

RNA Analysis Uncovers Pathogenic PARN Variant in Dyskeratosis Congenita.

Akimova Daria, Semenova Natalia, Cherevatova Tatiana, Skoblov Mikhail

СтатьяКлинический случайПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

Dyskeratosis congenita (DC) is a rare genetic disorder caused by impaired telomere maintenance, leading to diverse clinical manifestations, including bone marrow failure, mucocutaneous abnormalities, and multi-organ dysfunction. Here, we report a 14-year-old male patient presenting with microcephaly, developmental delay, synostoses, cerebellar hypoplasia with ataxia, and an immunodeficiency condition, but lacking classical DC features such as nail dystrophy and skin hyperpigmentation. WGS revealed two variants in the PARN gene: a known pathogenic missense variant (c.1045C > T, p.Arg349Trp) and a novel intronic variant (c.178-28T > C). Functional RNA analysis demonstrated that the intronic variant disrupts the branch point sequence, leading to exon 4 skipping and nonsense-mediated decay (NMD) of a significant proportion of transcripts. This study confirms the pathogenicity of the intronic variant and underscores the importance of functional validation in interpreting noncoding variants, particularly in genetically heterogeneous disorders like DC. Our findings expand the molecular and phenotypic spectrum of PARN-related DC and highlight the utility of WGS reanalysis and RNA studies in resolving diagnostically challenging cases.

Для цитирования: Akimova Daria, Semenova Natalia, Cherevatova Tatiana, Skoblov Mikhail. RNA Analysis Uncovers Pathogenic PARN Variant in Dyskeratosis Congenita.. Clinical genetics. 2025. DOI: 10.1111/cge.70037.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.