MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.3233/jnd-220818

Медицинская библиотека · Journal of neuromuscular diseases · 2022

Cataract, abnormal electroretinogram and visual evoked potentials in a child with SMA-LED2 - extending the phenotype.

Oliwa Agata, Joseph Shuko, Millar Eoghan, Horrocks Iain, Penman Dawn, Baptista Julia, Cullup Thomas, Constantinou Panayiotis, Heuchan Anne-Marie, Hamilton Ruth, Longman Cheryl

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

This case report describes a girl who presented antenatal arthrogryposis and postnatal hypotonia, generalized and respiratory weakness, joint deformities particularly affecting the lower limbs and poor swallow. By 5 months, cataracts, abnormal electroretinograms, visual evoked potentials (VEPs) and global developmental impairments were recognized. No causative variants were identified on targeted gene panels. After her unexpected death at 11 months, gene-agnostic trio whole exome sequencing revealed a likely pathogenic de novo BICD2 missense variant, NM_001003800.1, c.593T>C, p.(Leu198Pro), confirming the diagnosis of spinal muscular atrophy lower extremity predominant type 2 (SMA-LED2). We propose that cataract, abnormal electroretinograms and VEPs are novel features of SMA-LED2.

Для цитирования: Oliwa Agata, Joseph Shuko, Millar Eoghan, Horrocks Iain, Penman Dawn, Baptista Julia, Cullup Thomas, Constantinou Panayiotis, Heuchan Anne-Marie, Hamilton Ruth, Longman Cheryl. Cataract, abnormal electroretinogram and visual evoked potentials in a child with SMA-LED2 - extending the phenotype.. Journal of neuromuscular diseases. 2022. DOI: 10.3233/jnd-220818.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.