MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.3324/haematol.2009.010124

Медицинская библиотека · Haematologica · 2009

Beta-spectrinBari: a truncated beta-chain responsible for dominant hereditary spherocytosis.

Perrotta Silverio, Della Ragione Fulvio, Rossi Francesca, Avvisati Rosa Anna, Di Pinto Daniela, De Mieri Giovanna, Scianguetta Saverio, Mancusi Silvia, De Falco Luigia, Marano Vito, Iolascon Achille

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

We describe a beta-spectrin variant, named beta-spectrin Bari, characterized by a truncated chain and associated with hereditary spherocytosis. The clinical phenotype consists of a moderately severe hemolytic anemia, splenomegaly, and spherocytes and acanthocytes in the blood smear. The occurrence of the truncated protein, that represents about 8% of the total beta-spectrin occurring on the membrane, results in a marked spectrin deficiency. The altered protein is due to a single point mutation at position -2 (A->G) of the acceptor splice site of intron 16 leading to an aberrant beta-spectrin message skipping exons 16 and 17 indistinguishable from that reported for beta-spectrin Winston-Salem. We provide evidence that the mutated gene is transcribed but its mRNA is less abundant than either its normal counterpart or beta-spectrin Winston-Salem mRNA. Our findings are an example of how mutations in different splice sites, although causing the same truncating effect, result in clearly different clinical pictures.

Для цитирования: Perrotta Silverio, Della Ragione Fulvio, Rossi Francesca, Avvisati Rosa Anna, Di Pinto Daniela, De Mieri Giovanna, Scianguetta Saverio, Mancusi Silvia, De Falco Luigia, Marano Vito, Iolascon Achille. Beta-spectrinBari: a truncated beta-chain responsible for dominant hereditary spherocytosis.. Haematologica. 2009. DOI: 10.3324/haematol.2009.010124.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.