Vitamin A/retinol (ROL) and its metabolites (retinoids) play critical roles in eye development and photoreception. Short-term dietary vitamin A deficiency (VAD) manifests clinically as night blindness, while prolonged VAD is known to cause retinal pigment epithelium (RPE) and photoreceptor degeneration. Therefore, sustained uptake of dietary vitamin A, for ocular retinoid production, is essential for photoreceptor health and visual function. The mechanisms influencing the uptake, storage, and supply of dietary vitamin A, for ocular retinoid production, however, are not fully understood. We inv
СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоддержка исследования: вне правительства СШАПоддержка правительства СШАПолный текст не найденПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
The function of the cellular prion protein (PrP(C)) in healthy brains remains poorly understood, in part because Prnp knockout mice are viable. On the other hand, transient knockdown of Prnp homologs in zebrafish (including two paralogs, prp1 and prp2) has suggested that PrP(C) is required for CNS development, cell adhesion, and neuroprotection. It has been argued that zebrafish Prp2 is most similar to mammalian PrP(C), yet it has remained intransigent to the most thorough confirmations of reagent specificity during knockdown. Thus we investigated the role of prp2 using targeted gene disruptio
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПолный текст не найденПеревод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
The immunoglobulin superfamily molecule protein zero (P0) is important for myelin formation and may also play a role in adult axon regeneration, since it promotes neurite outgrowth in vitro. Moreover, it is expressed in the regenerating central nervous system (CNS) of fish, but not in the nonregenerating CNS of mammals. We identified a P0 homolog in zebrafish. Cell type-specific expression of P0 begins in the ventromedial hindbrain and the optic chiasm at 3-5 days of development. Later (at 4 weeks) expression has spread throughout the optic system and spinal cord. This is consistent with a rol
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Deoxyuridine triphosphatase (dUTPase) is essential for DNA replication fidelity and embryonic development in metazoa, yet whether a protein inhibitor can acutely disrupt dUTPase function in a living vertebrate has not been tested. The Staphylococcus aureus Stl protein inhibits diverse dUTPases in vitro, but its efficacy in a eukaryotic organism was unknown. We determined the crystal structure of zebrafish dUTPase in complex with the N-terminal Stl fragment to 2.26 Å resolution, revealing conserved active-site engagement and displacement of the C-terminal arm. Biolayer interferometry confirmed
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Hepatic lipid homeostasis is crucial for overall liver health, necessitating an understanding of its underlying physiological mechanisms. While G protein-coupled receptor 119 (GPR119) has emerged as a key receptor in lipid metabolism, its physiological role in the liver remains poorly explored. We investigated the role of Gpr119 in hepatic lipid homeostasis using the zebrafish hepatocyte cell line (ZFL), alongside both high-fat diet (HFD)-induced and genetic knockout (gpr119-/-) zebrafish models. We demonstrated that pharmacological activation of Gpr119 by the agonist MBX-2982 attenuated HFD-i
СтатьяПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Dravet syndrome (DS) is a rare developmental and epileptic encephalopathy caused by de novo mutations in the sodium channel Nav1.1 gene, SCN1A. Here, we used a translational zebrafish (ZF) model of DS (Scn1Lab) which exhibits key characteristics known to occur in patients with DS to evaluate drugs with therapeutic potential. Previous work in our laboratory has shown metabolic deficits in Scn1Lab ZF and identified 1-(2-chlorophenyl)-N-[11C] methyl-N-(1-methylpropyl)-3-isoquinoline carboxamide (PK11195), a mitochondrial translocator protein (TSPO) ligand, as the lead compound which decreased neu
СтатьяПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
BACKGROUND: Alcohol exposure during the gastrulation stage of development causes the craniofacial and brain malformations that define fetal alcohol syndrome. These malformations, such as a deficient philtrum, are exemplified by a loss of midline tissue and correspond, at least in part, to regionally selective cell death in the embryo. The tumor suppressor protein Tp53 is an important mechanism for cell death, but the role of Tp53 in the consequences of alcohol exposure during the gastrulation stage has yet to be examined. The current studies used mice and zebrafish to test whether genetic loss
СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПолный текст не найденПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
The recombination activating gene (RAG or RAG1/RAG2 complex)-mediated adaptive immune system is a hallmark of jawed vertebrates. It has been reported that RAG originated in invertebrates. However, whether RAG further evolved once it arose in jawed vertebrates remains largely unknown. Here, we found that zebrafish RAG (zRAG) had a lower activity than mouse RAG (mRAG). Intriguingly, the attenuated stability of zebrafish RAG2 (zRAG2), but not zebrafish RAG1, caused the reduced V(D)J recombination efficiency compared to mRAG at 37 °C which are the body temperature of most endotherms except birds.
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПолный текст не найденПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Ras-related nuclear protein (Ran) is involved in cell division by regulating nucleocytoplasmic transport and modulating the assembly of tubulin. However, its function in embryonic development is unclear. We used zebrafish to study the roles of Ran in eye development. The ran transcripts were restrictedly expressed in head and eyes after the pharyngula stage. The microphthalmos, in which no ordered layers with differentiated retinal cells were detected, was observed in the ran-deficient embryos. They exhibited faster decline cyclinD1-expressed cells, suggesting that cell cycle regulation in ret
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
In non-mammalian vertebrates, the pineal gland is photoreceptive and contains an intrinsic circadian oscillator that drives rhythmic production and secretion of melatonin. These features require an accurate spatiotemporal expression of an array of specific genes in the pineal gland. Among these is the arylalkylamine N-acetyltransferase, a key enzyme in the melatonin production pathway. In zebrafish, pineal specificity of zfaanat2 is determined by a region designated the pineal-restrictive downstream module (PRDM), which contains three photoreceptor conserved elements (PCEs) and an E-box, eleme
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Nutritional supplementation enriched with protein and antioxidants has been demonstrated to effectively strengthen skeletal muscle function and mitigate the risk of sarcopenia. Dietary protein has also been a common carrier to establish bioactive delivery system. Therefore, in this study, a Pickering emulsion delivery system for rutin was constructed with whey protein, and its structural characteristics, bioaccessibility, and molecular interactions were investigated. In the in vivo study, zebrafish (n = 10 in each group), which have a high genetic homology to humans, were treated with dexameth
СтатьяПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Hypoplastic left heart syndrome (HLHS) is a congenital heart disease where the left ventricle is reduced in size. A forward genetic screen in mice identified SIN3A associated protein 130 kDa (Sap130), part of the chromatin modifying SIN3A/HDAC complex, as a gene contributing to the etiology of HLHS. Here, we report the role of zebrafish sap130 genes in heart development. Loss of sap130a, one of two Sap130 orthologs, resulted in smaller ventricle size, a phenotype reminiscent to the hypoplastic left ventricle in mice. While cardiac progenitors were normal during somitogenesis, diminution of the
СтатьяПолный текст не найденПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Spinocerebellar ataxia 3 (SCA3, also known as Machado-Joseph disease) is a neurodegenerative disease caused by inheritance of a CAG repeat expansion within the ATXN3 gene, resulting in polyglutamine (polyQ) repeat expansion within the ataxin-3 protein. In this study, we have identified protein aggregates in both neuronal-like (SHSY5Y) cells and transgenic zebrafish expressing human ataxin-3 with expanded polyQ. We have adapted a previously reported flow cytometry methodology named flow cytometric analysis of inclusions and trafficking, allowing rapid quantification of detergent insoluble forms
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
AIMS: GJB4 encodes a transmembrane connexin protein (Cx30.3) that is a component of gap junctions. This study investigated whether GJB4 plays an important role in human heart disease and function.
METHODS AND RESULTS: We examined a patient and her older brother who both presented with complicated severe hypertrophic cardiomyopathy (HCM) and whose parents are healthy married cousins. The gene exome analysis showed 340 single nucleotide polymorphisms (SNPs) that caused amino acid changes for which the patient was homozygous and both parents were heterozygous. After excluding all known common (>
Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Homozygous mutations in SNAP29, encoding a SNARE protein mainly involved in membrane fusion, cause CEDNIK (Cerebral Dysgenesis, Neuropathy, Ichthyosis and Keratoderma), a rare congenital neurocutaneous syndrome associated with short life expectancy, whose pathogenesis is unclear. Here, we report the analysis of the first genetic model of CEDNIK in zebrafish. Strikingly, homozygous snap29 mutant larvae display CEDNIK-like features, such as microcephaly and skin defects. Consistent with Snap29 role in membrane fusion during autophagy, we observe accumulation of the autophagy markers p62 and LC3,
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
The Hippo signaling pathway and its transcriptional co-activator Yap are known as essential regulators for cell proliferation and organ size. However, little is known about their roles in kidney development and ciliogenesis. We examined expression of Yap during zebrafish embryogenesis, and its transcripts were detected in pronephric duct, while Yap protein was found to be localized in the cytoplasm and apical membrane in kidney epithelium cells. By morpholino (MO) knockdown of yap expression in zebrafish, the injected larve exhibits pronephic cysts and many aspects of ciliopathy, which can be
СтатьяПоиск полного текста в очередиПеревод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Wiskott-Aldrich syndrome (WAS) and X-linked neutropenia (XLN) are immunodeficiencies in which the function of several haematopoietic cell lineages is perturbed as a result of mutations in the actin regulator WASp. From in vitro cell biology experiments, and biochemical and structural approaches, we know much about the functional domains of WASp and how WASp might regulate the dynamic actin cytoskeleton downstream of activators such as Cdc42, but in vivo experiments are much more challenging. In patients, there is a correlation between clinical disease and genotype, with severe reductions in WA
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАОбзорПоиск полного текста в очередиПеревод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
The gene coding for centrosomal protein 290 (CEP290), a large multidomain protein, is the most frequently mutated gene underlying the non-syndromic blinding disorder Leber's congenital amaurosis (LCA). CEP290 has also been implicated in several cilia-related syndromic disorders including Meckel-Gruber syndrome, Joubert syndrome, Senor-Loken syndrome and Bardet-Biedl syndrome (BBS). In this study, we characterize the developmental and functional roles of cep290 in zebrafish. An antisense oligonucleotide [Morpholino (MO)], designed to generate an altered cep290 splice product that models the mos
СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
PURPOSE. Jeune's asphyxiating thoracic dystrophy (JATD) is an autosomal recessive disorder with symptoms of retinal degeneration, kidney cysts, and chondrodysplasia and results from mutations in the ift80 gene. This study was conducted to characterize zebrafish lacking ift80 function for photoreceptor degeneration and defects in ciliogenesis to establish zebrafish as a vertebrate model for visual dysfunction in JATD and to determine whether ift80 interacts genetically with Bardet-Biedl syndrome (BBS) genes. METHODS. Zebrafish were injected with morpholinos (MOs) targeted to the ift80 gene. Ret
СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Laterality defects such as situs inversus are not uncommonly encountered in humans, either in isolation or as part of another syndrome, but can have devastating developmental consequences. The events that break symmetry during early embryogenesis are highly conserved amongst vertebrates and involve the establishment of unidirectional flow by cilia within an organising centre such as the node in mammals or Kupffer's vesicle (KV) in teleosts. Disruption of this flow can lead to the failure to successfully establish left-right asymmetry. The correct apical-posterior cellular position of each node
СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоиск полного текста в очередиПеревод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
MedElevator
Войти в исследования