MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1007/s00439-023-02632-3

Медицинская библиотека · Human genetics · 2024

Vitamin D-binding protein deficiency: an underrecognized Mendelian disorder of vitamin D metabolism.

Al Masseri Zainab, Alqahtani Mashael, Almoshawer Eman, Alkuraya Fowzan S

Клинический случайРедакционная статьяПеревод в очереди

Аннотация

Vitamin D-binding protein (VDBP) deficiency is a recently discovered apparently benign biochemical disorder that can masquerade as treatment-resistant vitamin D deficiency and is likely underrecognized. We present the case of a child with persistently low 25OH vitamin D levels despite replacement therapy. Exome sequencing revealed a novel homozygous nonsense variant in the GC gene, leading to undetectable levels of VDBP. Interestingly, exome sequencing also revealed a homozygous loss-of-function variant in ZNF142, which likely explains the additional clinical features of recurrent febrile convulsions and global developmental delay. Our findings corroborate the two previously reported patients with autosomal recessive VDBP deficiency caused by biallelic GC variants and emphasize the importance of measuring VDBP levels in cases of apparent vitamin D deficiency that is treatment-resistant. We also urge caution in concluding "atypical" presentations without careful investigation of a potential dual molecular diagnosis.

Для цитирования: Al Masseri Zainab, Alqahtani Mashael, Almoshawer Eman, Alkuraya Fowzan S. Vitamin D-binding protein deficiency: an underrecognized Mendelian disorder of vitamin D metabolism.. Human genetics. 2024. DOI: 10.1007/s00439-023-02632-3.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.