MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.ejmg.2024.104987

Медицинская библиотека · European journal of medical genetics · 2024

NONO-related X-linked intellectual disability syndrome: Further clinical and molecular delineation.

Planté-Bordeneuve Pauline, Boussion Simon, Caumes Roseline, Rama Mélanie, Thuillier Caroline, Boute-Benejean Odile, Vincent-Delorme Catherine, Ait-Yahya Emilie, Delobel Bruno, Ghoumid Jamal, Smol Thomas

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

The X-linked NONO gene encodes Non-Pou Domain-Containing Octamer-Binding Protein, a multifunctional member of the DBHS family involved in transcriptional regulation, RNA splicing and DNA repair. Pathogenic variants in NONO cause Intellectual Developmental Disorder, X-linked Syndromic (MIM #300967), characterised by intellectual disability, neurodevelopmental delay, cardiomyopathy, such as left ventricular non-compaction (LVNC), and congenital heart defects such as including atrial septal defect (ASD), ventricular septal defect (VSD), patent ductus arteriosus (PDA), and patent foramen ovale (PFO). This study reports three new patients with pathogenic hemizygous frameshift variants in NONO identified with exome sequencing, broadening the clinical presentation. The patients present with neurodevelopmental delay, macrocephaly, agenesis or hypoplasia of the corpus callosum and LVNC, confirming previous findings. These findings contribute to the understanding of the phenotypic diversity in patients with NONO pathogenic variants and highlight the need for further investigation of genotype-phenotype correlations, particularly with regard to early cardiac development, and prenatal presentations.

Для цитирования: Planté-Bordeneuve Pauline, Boussion Simon, Caumes Roseline, Rama Mélanie, Thuillier Caroline, Boute-Benejean Odile, Vincent-Delorme Catherine, Ait-Yahya Emilie, Delobel Bruno, Ghoumid Jamal, Smol Thomas. NONO-related X-linked intellectual disability syndrome: Further clinical and molecular delineation.. European journal of medical genetics. 2024. DOI: 10.1016/j.ejmg.2024.104987.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.