DOI 10.1038/s41431-020-00803-8
Bi-allelic loss of function variants in SLC30A5 as cause of perinatal lethal cardiomyopathy.
Аннотация
Perinatal mortality is a heavy burden for both affected parents and physicians. However, the underlying genetic causes have not been sufficiently investigated and most cases remain without diagnosis. This impedes appropriate counseling or therapy. We describe four affected children of two unrelated families with cardiomyopathy, hydrops fetalis, or cystic hygroma that all deceased perinatally. In the four patients, we found the following homozygous loss of function (LoF) variants in SLC30A5 NM_022902.4:c.832_836del p.(Ile278Phefs*33) and NM_022902.4:c.1981_1982del p.(His661Tyrfs*10). Knockout of SLC30A5 has previously been shown a cardiac phenotype in mouse models and no homozygous LoF variants in SLC30A5 are currently described in gnomAD. Taken together, we present SLC30A5 as a new gene for a severe and perinatally lethal form of cardiomyopathy.
Предметные рубрики MeSH
Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.