m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
Clinical genetics · 2011

Clinical, biochemical and molecular characterization of peroxisomal diseases in Arabs.

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАНазвание и аннотация: Перевод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Shaheen R, Al-Dirbashi O Y, Al-Hassnan Z N, Al-Owain M, Makhsheed N, Basheeri F, Seidahmed M Z, Salih M A M, Faqih E, Zaidan H, Al-Sayed M, Rahbeeni Z, Al-Sheddi T, Hashem M, Kurdi W, Shimozawa N, Alkuraya F S

Аннотация

Peroxisomes are single membrane-bound cellular organelles that carry out critical metabolic reactions perturbation of which leads to an array of clinical phenotypes known as peroxisomal disorders (PD). In this study, the largest of its kind in the Middle East, we sought to comprehensively characterize these rare disorders at the clinical, biochemical and molecular levels. Over a 2-year period, we have enrolled 17 patients representing 16 Arab families. Zellweger-spectrum phenotype was observed in 12 patients and the remaining 5 had the rhizomelic chondrodysplasia punctata phenotype. We show that homozygosity mapping is a cost-effective strategy that enabled the identification of the underlying genetic defect in 100% of the cases. The pathogenic nature of the mutations identified was confirmed by immunofluorescence and complementation assays. We confirm the genetic heterogeneity of PD in our population, expand the pool of pathogenic alleles and draw some phenotype/genotype correlations.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты