MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.braindev.2017.12.013

Медицинская библиотека · Brain & development · 2018

De novo HDAC8 mutation causes Rett-related disorder with distinctive facial features and multiple congenital anomalies.

Saikusa Tomoko, Hara Munetsugu, Iwama Kazuhiro, Yuge Kotaro, Ohba Chihiro, Okada Jun-Ichiro, Hisano Tadashi, Yamashita Yushiro, Okamoto Nobuhiko, Saitsu Hirotomo, Matsumoto Naomichi, Matsuishi Toyojiro

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

We present a unique 11-year-old girl showing clinical features of Rett-related disorder with distinctive facial features and multiple congenital anomalies including ocular hypertelorism, arched eyebrows, a broad nose, dental anomalies, congenital heart disease, truncal obesity, and epilepsy. A novel de novo mutation in histone deacetylase 8 (HDAC8) (c.652G > T, p.Gly218Cys) was confirmed by whole exome sequencing and Sanger sequencing. X-chromosome inactivation analysis on DNA isolated from peripheral blood lymphocytes revealed a completely skewed pattern associated with an inactive maternal allele. Late clinical loss of acquired purposeful hand movements and psychomotor deterioration may be a feature of Rett-related disorder, while distinctive facial features and multiple congenital anomalies are reminiscent of Cornelia de Lange syndrome.

Для цитирования: Saikusa Tomoko, Hara Munetsugu, Iwama Kazuhiro, Yuge Kotaro, Ohba Chihiro, Okada Jun-Ichiro, Hisano Tadashi, Yamashita Yushiro, Okamoto Nobuhiko, Saitsu Hirotomo, Matsumoto Naomichi, Matsuishi Toyojiro. De novo HDAC8 mutation causes Rett-related disorder with distinctive facial features and multiple congenital anomalies.. Brain & development. 2018. DOI: 10.1016/j.braindev.2017.12.013.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.