MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1002/ajmg.a.61560

Медицинская библиотека · American journal of medical genetics. Part A · 2020

MAST1 variant causes mega-corpus-callosum syndrome with cortical malformations but without cerebellar hypoplasia.

Rodríguez-García María Elena, Cotrina-Vinagre Francisco Javier, Gómez-Cano María de Los Ángeles, Martínez de Aragón Ana, Martín-Hernández Elena, Martínez-Azorín Francisco

Клинический случайПоддержка исследования: вне правительства СШАСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

We report the case of a Caucasian Spanish origin female who showed severe psychomotor developmental delay, hypotonia, strabismus, epilepsy, short stature, and poor verbal language development. Brain magnetic resonance imaging scans showed thickened corpus callosum, cortical malformations, and dilated and abnormal configuration of the lateral ventricles without hydrocephalus. Whole-exome sequence uncovered a de novo variant in the microtubule associated serine/threonine kinase 1 gene (MAST1; NM_014975.3:c.1565G>A:p.(Gly522Glu)) that encodes for the MAST1. Only 12 patients have been identified worldwide with 10 different variants in this gene: six patients with mega-corpus-callosum syndrome with cerebellar hypoplasia and cortical malformations; two patients with microcephaly and cerebellar hypoplasia; two patients with autism, one patient with diplegia, and one patient with microcephaly and dysmorphism. Our patient shows a new phenotypic subtype defined by mega-corpus-callosum syndrome with cortical malformations without cerebellar hypoplasia. In conclusion, our data expand the phenotypic spectrum associated to MAST1 gene variants.

Для цитирования: Rodríguez-García María Elena, Cotrina-Vinagre Francisco Javier, Gómez-Cano María de Los Ángeles, Martínez de Aragón Ana, Martín-Hernández Elena, Martínez-Azorín Francisco. MAST1 variant causes mega-corpus-callosum syndrome with cortical malformations but without cerebellar hypoplasia.. American journal of medical genetics. Part A. 2020. DOI: 10.1002/ajmg.a.61560.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.