MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.ejmg.2020.103868

Медицинская библиотека · European journal of medical genetics · 2020

Expanding the clinical and neuroimaging features of NKX6-2-related hereditary spastic ataxia type 8.

Hosseini Bereshneh Ali, Hosseipour Sareh, Rasoulinezhad Maryam Sadat, Pak Neda, Garshasbi Masoud, Tavasoli Ali Reza

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

Pathogenic variants in NKX6-2 gene causing autosomal recessive spastic ataxia type 8 with hypomyelinating leukodystrophy have been reported in few families around the world. In this study, we performed Whole Exome Sequencing and identified a novel missense variant, c.501C > G; p.(Phe167Leu), in two affected siblings with main manifestations of global developmental delay, motor regression, hypotonia, clonus in lower limbs and muscle bulk atrophy especially in the upper limbs, spasticity and contracture, scoliosis, hip dislocation, oculomotor apraxia, horizontal and vertical nystagmus. In addition, wrist and foot drop due to peripheral axonal neuropathy were observed in these patients as a new clinical finding and cerebellar white matter involvement in brain Magnetic Resonance Imaging (MRI) as new imaging finding. Therefore, we expanded the manifestations of NKX6-2-related disorders in this manuscript.

Для цитирования: Hosseini Bereshneh Ali, Hosseipour Sareh, Rasoulinezhad Maryam Sadat, Pak Neda, Garshasbi Masoud, Tavasoli Ali Reza. Expanding the clinical and neuroimaging features of NKX6-2-related hereditary spastic ataxia type 8.. European journal of medical genetics. 2020. DOI: 10.1016/j.ejmg.2020.103868.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.