MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.bbrc.2018.10.102

Медицинская библиотека · Biochemical and biophysical research communications · 2018

A novel ADCK4 mutation in a Chinese family with ADCK4-Associated glomerulopathy.

Yang Jing, Yang Yuan, Hu Zhangxue

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

AarF domain-containing kinase 4 (ADCK4)-associated glomerulopathy (ADCK4-GN) is an inherited mitochondrial nephropathy caused by mutations in the ADCK4 gene. Herein, we report a case of ADCK4-GN. The patient, a 14-year-old Chinese male, presented with asymptomatic proteinuria and steroid resistance. A renal biopsy showed focal segmental glomerulosclerosis (FSGS) and dysmorphic mitochondria in podocytes. Coenzyme Q10 treatment was partially effective. No adverse events were observed. Next generation and Sanger sequencing analyses revealed compound heterozygous mutations (c.625C > G, p.D209H and c.918G > T, p.C306X). Both inherited mutations are located in the highly conserved ABC1 domain. The unreported nonsense mutation causes a loss of 197 amino acids from the C-terminal portion of ADCK4, suggesting a deleterious effect of the truncating mutation by abolishing ADCK4 function. In conclusion, we identified a novel ABC1 domain-localized pathogenic mutation responsible for ADCK4-GN, further supporting the importance of the C-terminal portion of ADCK4. Next generation sequencing facilitated the early diagnosis. CoQ10 treatment may reduce proteinuria and postpone ADCK4-GN progression.

Для цитирования: Yang Jing, Yang Yuan, Hu Zhangxue. A novel ADCK4 mutation in a Chinese family with ADCK4-Associated glomerulopathy.. Biochemical and biophysical research communications. 2018. DOI: 10.1016/j.bbrc.2018.10.102.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.