MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.ajhg.2016.05.027

Медицинская библиотека · American journal of human genetics · 2016

Biallelic IARS Mutations Cause Growth Retardation with Prenatal Onset, Intellectual Disability, Muscular Hypotonia, and Infantile Hepatopathy.

Kopajtich Robert, Murayama Kei, Janecke Andreas R, Haack Tobias B, Breuer Maximilian, Knisely A S, Harting Inga, Ohashi Toya, Okazaki Yasushi, Watanabe Daisaku, Tokuzawa Yoshimi, Kotzaeridou Urania, Kölker Stefan, Sauer Sven, Carl Matthias, Straub Simon, Entenmann Andreas, Gizewski Elke, Feichtinger René G, Mayr Johannes A, Lackner Karoline, Strom Tim M, Meitinger Thomas, Müller Thomas, Ohtake Akira, Hoffmann Georg F, Prokisch Holger, Staufner Christian

Клинический случайСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

tRNA synthetase deficiencies are a growing group of genetic diseases associated with tissue-specific, mostly neurological, phenotypes. In cattle, cytosolic isoleucyl-tRNA synthetase (IARS) missense mutations cause hereditary weak calf syndrome. Exome sequencing in three unrelated individuals with severe prenatal-onset growth retardation, intellectual disability, and muscular hypotonia revealed biallelic mutations in IARS. Studies in yeast confirmed the pathogenicity of identified mutations. Two of the individuals had infantile hepatopathy with fibrosis and steatosis, leading in one to liver failure in the course of infections. Zinc deficiency was present in all affected individuals and supplementation with zinc showed a beneficial effect on growth in one.

Для цитирования: Kopajtich Robert, Murayama Kei, Janecke Andreas R, Haack Tobias B, Breuer Maximilian, Knisely A S, Harting Inga, Ohashi Toya, Okazaki Yasushi, Watanabe Daisaku, Tokuzawa Yoshimi, Kotzaeridou Urania, Kölker Stefan, Sauer Sven, Carl Matthias, Straub Simon, Entenmann Andreas, Gizewski Elke, Feichtinger René G, Mayr Johannes A, Lackner Karoline, Strom Tim M, Meitinger Thomas, Müller Thomas, Ohtake Akira, Hoffmann Georg F, Prokisch Holger, Staufner Christian. Biallelic IARS Mutations Cause Growth Retardation with Prenatal Onset, Intellectual Disability, Muscular Hypotonia, and Infantile Hepatopathy.. American journal of human genetics. 2016. DOI: 10.1016/j.ajhg.2016.05.027.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.