MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.ejmg.2016.02.007

Медицинская библиотека · European journal of medical genetics · 2016

A novel homozygous splice site mutation in NALCN identified in siblings with cachexia, strabismus, severe intellectual disability, epilepsy and abnormal respiratory rhythm.

Gal Moran, Magen Daniella, Zahran Younan, Ravid Sarit, Eran Ayelet, Khayat Morad, Gafni Chen, Levanon Erez Y, Mandel Hanna

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

We studied three siblings, born to consanguineous parents who presented with severe intellectual disability, cachexia, strabismus, seizures and episodes of abnormal respiratory rhythm. Whole exome sequencing led to identification of a novel homozygous splice site mutation, IVS29-1G > A in the NALCN gene, that resulted in aberrant transcript in the patients. NALCN encodes a voltage-independent cation channel, involved in regulation of neuronal excitability. Three homozygous mutations in the NALCN gene were previously identified in only eight patients with severe hypotonia, speech impairment, cognitive delay, constipation and Infantile-Neuroaxonal-dystrophy- like symptoms. Our patients broaden the clinical spectrum associated with recessive mutations in NALCN, featuring also disrupted respiratory rhythm mimicking homozygous Nalcn knockout mice.

Для цитирования: Gal Moran, Magen Daniella, Zahran Younan, Ravid Sarit, Eran Ayelet, Khayat Morad, Gafni Chen, Levanon Erez Y, Mandel Hanna. A novel homozygous splice site mutation in NALCN identified in siblings with cachexia, strabismus, severe intellectual disability, epilepsy and abnormal respiratory rhythm.. European journal of medical genetics. 2016. DOI: 10.1016/j.ejmg.2016.02.007.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.