MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1177/0883073818789024

Медицинская библиотека · Journal of child neurology · 2018

Novel Mutations in CLN5 of Chinese Patients With Neuronal Ceroid Lipofuscinosis.

Ge Lv, Li Han Yun, Hai Yuan, Min Liu, Xing Li, Min Jiang, Shu Hu Xiang, Mei Ou Yang, Hua Li

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАОбзорПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Neuronal ceroid lipofuscinosis is a hereditary disease, and ceroid-lipofuscinosis neuronal protein 5 (CLN5) has been proved to be associated with neuronal ceroid lipofuscinosis. Here we report 3 patients from 2 families diagnosed with CLN5 neuronal ceroid lipofuscinosis. Whole genome sequencing of DNAs from 3 patients and their families revealed 3 novel homozygous mutations, including 1 deletion CLN5.c718 719delAT and 2 missense mutations c.1082T>C and c.623G>A. We reviewed 278 papers about neuronal ceroid lipofuscinosis resulting from CLN5 mutations and compared Chinese cases with 27 European and American cases. The overall age of onset of European and American patients occur mainly at 3 to 6 years (66%, 18/27), 100% (27/27) of patients had psychomotor regression, 99% (26/27) patients presented vision decline, and 70% (19/27) of patients suffered seizures. In China, the age of onset in 3 patients was 5 years, but for 1 patient it was at 17 months. Four Chinese patients presented psychomotor deterioration and seizures; only 1 had visual problems.

Для цитирования: Ge Lv, Li Han Yun, Hai Yuan, Min Liu, Xing Li, Min Jiang, Shu Hu Xiang, Mei Ou Yang, Hua Li. Novel Mutations in CLN5 of Chinese Patients With Neuronal Ceroid Lipofuscinosis.. Journal of child neurology. 2018. DOI: 10.1177/0883073818789024.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.