m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
Clinical immunology (Orlando, Fla.) · 2016

Agammaglobulinemia associated to nasal polyposis due to a hypomorphic RAG1 mutation in a 12 years old boy.

Клинический случайПисьмо в редакциюНазвание и аннотация: Перевод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Cifaldi Cristina, Scarselli Alessia, Petricone Davide, Di Cesare Silvia, Chiriaco Maria, Claps Alessia, Rossi Paolo, Calzoni Enrica, Yamazaki Yasuhiro, Notarangelo Luigi Daniele, Di Matteo Gigliola, Cancrini Caterina, Finocchi Andrea

Аннотация

Recombination-activating gene (RAG) 1 and 2 mutations in humans cause T- B- NK+ SCID and Omenn syndrome, but milder phenotypes associated with residual protein activity have been recently described. We report a male patient with a diagnosis of common variable immunodeficiency (CVID) born from non-consanguineous parents, whose immunological phenotype was characterized by severe reduction of B cells and agammaglobulinemia for which several candidate genes were excluded by targeted Sanger sequencing. Next Generation Sequencing revealed two compound heterozygous mutations in the RAG1 gene: the previously described p.R624H, and the novel p.Y728H mutation, as well as the known polymorphism p.H249R. This case reinforces the notion of large phenotypic spectrum in RAG deficiency and opens questions on the management and follow-up of these patients.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты