MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1182/blood-2004-12-4724

Медицинская библиотека · Blood · 2005

Mosaicism of NK cells in a patient with Wiskott-Aldrich syndrome.

Lutskiy Maxim I, Beardsley Diana S, Rosen Fred S, Remold-O'Donnell Eileen

СтатьяПоддержка NIH: внешняя программаПоддержка исследования: вне правительства СШАПоддержка службы здравоохранения СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Rare cases of somatic mosaicism resulting from reversion of inherited mutations can lead to the attenuation of blood-cell disorders, including Wiskott-Aldrich syndrome (WAS). The impact of the revertant hematopoietic stem or progenitor cells, particularly their representation in blood-cell populations, is of interest because it predicts the outcome of gene therapy. Here we report an 8-year-old patient with WAS caused by a single nucleotide insertion in the WASP gene that abrogates protein expression. The patient nonetheless had mild disease. We found reversion of the mutation in a fraction of patient lymphocytes. Forty percent of natural killer (NK) cells expressed Wiskott-Aldrich syndrome protein (WASP), and NK cells contained both mutated and revertant (normal) sequences. WASP was not expressed in patient T or B cells; T cells contained only the mutated sequence. The selective advantage of WASP+ NK cells was also demonstrated for carrier females. The enrichment of WASP+-revertant NK cells indicates that WASP provides a selective advantage in this lineage and predicts the success of gene therapy for reconstituting the NK-cell compartment. The importance of reconstituting the NK-cell lineage is discussed.

Для цитирования: Lutskiy Maxim I, Beardsley Diana S, Rosen Fred S, Remold-O'Donnell Eileen. Mosaicism of NK cells in a patient with Wiskott-Aldrich syndrome.. Blood. 2005. DOI: 10.1182/blood-2004-12-4724.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.