MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1182/blood-2003-05-1592

Медицинская библиотека · Blood · 2004

Mutations of the Wiskott-Aldrich Syndrome Protein (WASP): hotspots, effect on transcription, and translation and phenotype/genotype correlation.

Jin Yinzhu, Mazza Cinzia, Christie Jacinda R, Giliani Silvia, Fiorini Maurilia, Mella Patrizia, Gandellini Francesca, Stewart Donn M, Zhu Qili, Nelson David L, Notarangelo Luigi D, Ochs Hans D

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПоддержка службы здравоохранения СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

The Wiskott-Aldrich syndrome (WAS) is an X-linked recessive immune deficiency disorder characterized by thrombocytopenia, small platelet size, eczema, recurrent infections, and increased risk of autoimmune disorders and malignancies. X-linked thrombocytopenia (XLT) is an allelic variant of WAS which presents with a milder phenotype, generally limited to thrombocytopenia. WAS and XLT are caused by mutations of the Wiskott-Aldrich syndrome protein (WASP) gene which encodes a 502-amino acid protein, named WASP. WASP is thought to play a role in actin cytoskeleton organization and cell signaling. Here, we report the identification of 141 unique mutations, 71 not previously reported, from 227 WAS/XLT families with a total of 262 affected members. When possible we studied the effects of these mutations on transcription, RNA splicing, and protein expression. By analyzing a large number of patients with WAS/XLT at the molecular level we identified 5 mutational hotspots in the WASP gene and have been able to establish a strong association between genotype and phenotype.

Для цитирования: Jin Yinzhu, Mazza Cinzia, Christie Jacinda R, Giliani Silvia, Fiorini Maurilia, Mella Patrizia, Gandellini Francesca, Stewart Donn M, Zhu Qili, Nelson David L, Notarangelo Luigi D, Ochs Hans D. Mutations of the Wiskott-Aldrich Syndrome Protein (WASP): hotspots, effect on transcription, and translation and phenotype/genotype correlation.. Blood. 2004. DOI: 10.1182/blood-2003-05-1592.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.