MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1177/088307389100600304

Медицинская библиотека · Journal of child neurology · 1991

Multiple sulfatase deficiency with early severe retinal degeneration.

Harbord M, Buncic J R, Chuang S A, Skomorowski M A, Clarke J T

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

We report an unusual case of multiple sulfatase deficiency in which neurodegeneration was accompanied by early, severe visual impairment associated with prominent pigmentary retinopathy, suggesting a diagnosis of neuronal ceroid-lipofuscinosis. The levels of arylsulfatases A, B, and C, heparan N-sulfatase, N-acetylgalactosamine-6-sulfate sulfatase, and iduronate-2-sulfate sulfatase were all markedly decreased in cultured skin fibroblasts. Screening tests for mucopolysacchariduria were consistently negative; however, thin-layer chromatographic analysis of isolated urinary glycosaminoglycans showed increased amounts of heparan sulfate.

Для цитирования: Harbord M, Buncic J R, Chuang S A, Skomorowski M A, Clarke J T. Multiple sulfatase deficiency with early severe retinal degeneration.. Journal of child neurology. 1991. DOI: 10.1177/088307389100600304.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.