MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.bbrc.2017.12.011

Медицинская библиотека · Biochemical and biophysical research communications · 2017

Clinical, Molecular, and Computational Analysis in two cases with mitochondrial encephalomyopathy associated with SUCLG1 mutation in a consanguineous family.

Maalej Marwa, Tej Amel, Bouguila Jihène, Tilouche Samia, Majdoub Senda, Khabou Boudour, Tabbebi Mouna, Felhi Rahma, Ammar Marwa, Mkaouar-Rebai Emna, Keskes Leila, Boughamoura Lamia, Fakhfakh Faiza

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Deficiency of the mitochondrial enzyme succinyl COA ligase (SUCL) is associated with encephalomyopathic mtDNA depletion syndrome and methylmalonic aciduria. This disorder is caused by mutations in both SUCL subunits genes: SUCLG1 (α subnit) and SUCLA2 (β subnit). We report here, two Tunisian patients belonging to a consanguineous family with mitochondrial encephalomyopathy, hearing loss, lactic acidosis, hypotonia, psychomotor retardation and methylmalonic aciduria. Mutational analysis of SUCLG1 gene showed, for the first time, the presence of c.41T > C in the exon 1 at homozygous state. In-silico analysis revealed that this mutation substitutes a conserved methionine residue to a threonine at position 14 (p.M14T) located at the SUCLG1 protein mitochondrial targeting sequence. Moreover, these analysis predicted that this mutation alter stability structure and mitochondrial translocation of the protein. In Addition, a decrease in mtDNA copy number was revealed by real time PCR in the peripheral blood leukocytes in the two patients compared with controls.

Для цитирования: Maalej Marwa, Tej Amel, Bouguila Jihène, Tilouche Samia, Majdoub Senda, Khabou Boudour, Tabbebi Mouna, Felhi Rahma, Ammar Marwa, Mkaouar-Rebai Emna, Keskes Leila, Boughamoura Lamia, Fakhfakh Faiza. Clinical, Molecular, and Computational Analysis in two cases with mitochondrial encephalomyopathy associated with SUCLG1 mutation in a consanguineous family.. Biochemical and biophysical research communications. 2017. DOI: 10.1016/j.bbrc.2017.12.011.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.