m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
Human mutation · 2014

Identification of a novel 5' alternative CFTR mRNA isoform in a patient with nasal polyposis and CFTR mutations.

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАНазвание и аннотация: Перевод пока не подготовлен
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Hinzpeter Alexandre, de Becdelièvre Alix, Bieth Eric, Gameiro Christine, Brémont François, Martin Natacha, Costes Bruno, Costa Catherine, Aissat Abdel, Lorot Aurélie, Prulière-Escabasse Virginie, Goossens Michel, Fanen Pascale, Girodon Emmanuelle

Аннотация

Cystic fibrosis may be revealed by nasal polyposis (NP) starting early in life. We performed cystic fibrosis transmembrane conductance regulator (CFTR) DNA and mRNA analyses in the family of a 12-year-old boy presenting with NP and a normal sweat test. Routine DNA analysis only showed the heterozygous c.2551C>T (p.Arg851*) mutation in the child and the father. mRNA analysis showed partial exon skipping due to c.2551C>T and a significant increase in total CFTR mRNA in the patient and the mother, which was attributable to the heterozygous c. -2954G>A variant in the distant promoter region, as demonstrated by in vitro luciferase assays. The 5' rapid amplification of cDNA ends analysis showed the presence of a novel transcript, where the canonical exon 1 was replaced by an alternative exon called 1a-Long. This case report could represent the first description of a CFTR-related disorder associated with the presence of a 5' alternative, probably nonfunctional transcript, similar to those of fetal origin.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты