MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.4274/jcrpe.galenos.2022.2022-3-4

Медицинская библиотека · Journal of clinical research in pediatric endocrinology · 2022

Identification of a Novel CYP11B2 Variant in a Family with Varying Degrees of Aldosterone Synthase Deficiency.

Garrelfs Mark R., Rinne Tuula, Hillebrand Jacquelien J., Lauffer Peter, Bijlsma Merijn W., Claahsen-van der Grinten Hedi L, de Leeuw Nicole, Finken Martijn J. J., Rotteveel Joost, Zwaveling-Soonawala Nitash, Nieuwdorp Max, van Trotsenburg A. S. Paul, Mooij Christiaan F.

СтатьяПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Isolated aldosterone synthase deficiency is a rare autosomal recessive disorder caused by pathogenic variants in CYP11B2, resulting in impaired aldosterone synthesis. We report on a neonate with isolated aldosterone synthase deficiency caused by a novel homozygous CYP11B2 variant Chr8:NM_000498.3:c.400G>A p.(Gly134Arg). The patient presented shortly after birth with severe signs of aldosterone deficiency. Interestingly, segregation analysis revealed that the patient’s asymptomatic father was also homozygous for the CYP11B2 variant. Biochemical evaluation of the father indicated subclinical enzyme impairment, characterized by elevated aldosterone precursors. Apparently, this homozygous variant led to different clinical phenotypes in two affected relatives. In this manuscript we elaborate on the biochemical and genetic work-up performed and describe potential pitfalls in CYP11B2 sequencing due to its homology to CYP11B1.

Для цитирования: Garrelfs Mark R., Rinne Tuula, Hillebrand Jacquelien J., Lauffer Peter, Bijlsma Merijn W., Claahsen-van der Grinten Hedi L, de Leeuw Nicole, Finken Martijn J. J., Rotteveel Joost, Zwaveling-Soonawala Nitash, Nieuwdorp Max, van Trotsenburg A. S. Paul, Mooij Christiaan F.. Identification of a Novel CYP11B2 Variant in a Family with Varying Degrees of Aldosterone Synthase Deficiency.. Journal of clinical research in pediatric endocrinology. 2022. DOI: 10.4274/jcrpe.galenos.2022.2022-3-4.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.