MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1038/s41598-017-03189-8

Медицинская библиотека · Scientific reports · 2017

Homozygous truncating mutation in NRAP gene identified by whole exome sequencing in a patient with dilated cardiomyopathy.

Truszkowska Grażyna T, Bilińska Zofia T, Muchowicz Angelika, Pollak Agnieszka, Biernacka Anna, Kozar-Kamińska Katarzyna, Stawiński Piotr, Gasperowicz Piotr, Kosińska Joanna, Zieliński Tomasz, Płoski Rafał

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

The genetic background of dilated cardiomyopathy is highly heterogeneous, with close to 100 known genes and a number of candidates described to date. Nebulin-related-anchoring protein (NRAP) is an actin-binding cytoskeletal protein expressed predominantly in striated and cardiac muscles, and is involved in myofibrillar assembly in the foetal heart and in force transmission in the adult heart. The homozygous NRAP truncating variant (rs201084642), which is predicted to introduce premature stop codon into all NRAP isoforms, was revealed in the dilated cardiomyopathy patient using whole exome sequencing. The same genotype was detected in the asymptomatic proband's brother. The expression of the NRAP protein was undetectable in the patient's heart muscle by the Western blot. Genotyping for rs201084642 in the ethnically matched cohort of 231 dilated cardiomyopathy patients did not reveal any additional subjects with this variant. Our findings suggest that the biallelic loss-of-function mutation in NRAP could constitute a relatively rare, low-penetrance genetic risk factor for dilated cardiomyopathy.

Для цитирования: Truszkowska Grażyna T, Bilińska Zofia T, Muchowicz Angelika, Pollak Agnieszka, Biernacka Anna, Kozar-Kamińska Katarzyna, Stawiński Piotr, Gasperowicz Piotr, Kosińska Joanna, Zieliński Tomasz, Płoski Rafał. Homozygous truncating mutation in NRAP gene identified by whole exome sequencing in a patient with dilated cardiomyopathy.. Scientific reports. 2017. DOI: 10.1038/s41598-017-03189-8.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.