m+Medelevator.RU
← Поиск публикаций
Clinical genetics · 2026

Research Progress on the Pathogenesis and Diagnostic and Therapeutic Potential of Ciliopathies Regulated by IFT172.

СтатьяОбзорНазвание и аннотация: Перевод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Chen Dandan, Wang Yuhan, Ren Pengyao, Zhou Yangyang, Zhang Chun, Wang Waner, Geng Jiayi, Chai Yitong, Xie Jiajia, Li Shuangjie, Yan Zhongyi, Wang Xiaoqing, Zhang Lei

Аннотация

IFT172 is a core component of intraflagellar transport complex B (IFT-B), and pathogenic IFT172 variants disrupt ciliary transport, receptor localization, and tissue-specific signaling. This review summarizes evidence linking IFT172 dysfunction to neurological, retinal, skeletal, renal, and syndromic ciliopathy phenotypes, with emphasis on Bardet-Biedl syndrome, Joubert-spectrum disease, orofaciodigital syndrome, Mainzer-Saldino syndrome, and retinal degeneration. Current data support a primary role for IFT172 in IFT-train assembly, tip remodeling, anterograde-to-retrograde transition, and cilia-dependent signaling; downstream metabolic, oxidative, and inflammatory changes are interpreted as context-dependent secondary modules rather than uniform linear cascades. We further discuss diagnostic interpretation and the practical boundaries of gene, splice-correction, and pathway-modulation strategies. By aligning molecular mechanisms with organ vulnerability, this review provides a concise framework for interpreting IFT172-associated ciliopathies and for prioritizing future translational studies.

Предметные рубрики MeSH

ИП Урсолов Владлен Сергеевич

ИНН 500118482352 · ОГРНИП 314500117700049

Реквизиты и контакты