European journal of medical genetics · 2012
Homozygous stop mutation in the SNX10 gene in a consanguineous Iraqi boy with osteopetrosis and corpus callosum hypoplasia.
Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАНазвание и аннотация: Перевод в очереди
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…
Ошибки и ограничения
История · было → стало
Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.
Mégarbané André, Pangrazio Alessandra, Villa Anna, Chouery Eliane, Maarawi Joseph, Sabbagh Sandra, Lefranc Gérard, Sobacchi Cristina
Аннотация
Recently a mutation in the SNX10 gene that belongs to the sorting nexin family was identified as a cause of a new subset of human autosomal recessive osteopetrosis. Here, we identified a novel homozygous mutation (c.46C > T, p.Arg16X) in SNX10, in an Iraqi boy from a consanguineous family with a history of infantile osteopetrosis. The proband exhibited macrocephaly, prominent forehead, proptosis of the eyes, strabismus, splenomegaly and joint hyperlaxity. Bone X-rays showed increased bone density, metaphyseal under-modelling, transverse alternating bands of greater and lesser density in tubular bones, anteriorly notched vertebral bodies and bone-in-bone appearance. Brain atrophy, external hydrocephalus and thin corpus callosum were noted at the brain MRI and CT scan. Blood test results revealed the presence of anaemia and leukopenia. Our findings confirm the role of SNX10 in autosomal recessive osteopetrosis and help to better define the core set of manifestations associated with this new pathological entity.