MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1002/ajmg.a.62547

Медицинская библиотека · American journal of medical genetics. Part A · 2021

PUS3-related disorder: Report of a novel patient and delineation of the phenotypic spectrum.

Borghesi Alessandro, Plumari Massimo, Rossi Elena, Viganò Claudia, Cerbo Rosa Maria, Codazzi Alessia Claudia, Valente Enza Maria, Gana Simone

Клинический случайПоддержка исследования: вне правительства СШАСтатьяПеревод в очереди

Аннотация

PUS3 encodes the pseudouridylate synthase 3, an enzyme catalyzing the formation of tRNA pseudouridine, which plays a critical role in tRNA structure, function, and stability. Biallelic pathogenic variants of PUS3 have been previously associated with severe intellectual disability, microcephaly, epilepsy, and short stature. We identified a novel homozygous PUS3 frameshift variant in a child with facial dysmorphisms, growth failure, microcephaly, retinal dystrophy, cerebellar hypoplasia, congenital heart defect, and right kidney hypoplasia. This patient further expands the phenotypic spectrum of PUS3-related disorders to include a more severe syndromic presentation.

Для цитирования: Borghesi Alessandro, Plumari Massimo, Rossi Elena, Viganò Claudia, Cerbo Rosa Maria, Codazzi Alessia Claudia, Valente Enza Maria, Gana Simone. PUS3-related disorder: Report of a novel patient and delineation of the phenotypic spectrum.. American journal of medical genetics. Part A. 2021. DOI: 10.1002/ajmg.a.62547.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.