MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1016/j.braindev.2018.08.009

Медицинская библиотека · Brain & development · 2018

Aggregate formation analysis of GFAPR416W found in one case of Alexander disease.

Tulyeu Janyerkye, Tamaura Moe, Jimbo Eriko, Shimbo Hiroko, Takano Kyoko, Iai Mizue, Yamashita Sumimasa, Goto Tomohide, Aida Noriko, Tokuhiro Etsuro, Yamagata Takanori, Osaka Hitoshi

СтатьяПеревод пока не подготовлен

Аннотация

Alexander disease (AxD) is a neurodegenerative disease in astrocytes caused by a mutation in the gene encoding glial fibrillary acidic protein, GFAP. We herein present the case of a 12-year-old girl who showed intermittent exotropia at 3 years of age and central precocious puberty at 7 years of age. The periventricular and medulla oblongata showed high signal intensity on T2-weighted magnetic resonance imaging. The patient was diagnosed with AxD after direct sequencing revealing a de novo recurrent mutation, c.1246C>T (p.R416W) in GFAP. The transient expression of GFAPR416W in cells resulted in the significant formation of aggregates, which recapitulated the hallmark of AxD. We firstly utilized In Cell analyzer to prove the tendency of aggregate formation by mutants of GFAP.

Для цитирования: Tulyeu Janyerkye, Tamaura Moe, Jimbo Eriko, Shimbo Hiroko, Takano Kyoko, Iai Mizue, Yamashita Sumimasa, Goto Tomohide, Aida Noriko, Tokuhiro Etsuro, Yamagata Takanori, Osaka Hitoshi. Aggregate formation analysis of GFAPR416W found in one case of Alexander disease.. Brain & development. 2018. DOI: 10.1016/j.braindev.2018.08.009.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.