MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1007/s10048-009-0190-4

Медицинская библиотека · Neurogenetics · 2009

Novel mutation in the NHLRC1 gene in a Malian family with a severe phenotype of Lafora disease.

Traoré M, Landouré G, Motley W, Sangaré M, Meilleur K, Coulibaly S, Traoré S, Niaré B, Mochel F, La Pean A, Vortmeyer A, Mani H, Fischbeck K H

СтатьяResearch Support, N.I.H., IntramuralПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

We studied a Malian family with parental consanguinity and two of eight siblings affected with late-childhood-onset progressive myoclonus epilepsy and cognitive decline, consistent with the diagnosis of Lafora disease. Genetic analysis showed a novel homozygous single-nucleotide variant in the NHLRC1 gene, c.560A>C, producing the missense change H187P. The changed amino acid is highly conserved, and the mutation impairs malin's ability to degrade laforin in vitro. Pathological evaluation showed manifestations of Lafora disease in the entire brain, with particularly severe involvement of the pallidum, thalamus, and cerebellum. Our findings document Lafora disease with severe manifestations in the West African population.

Для цитирования: Traoré M, Landouré G, Motley W, Sangaré M, Meilleur K, Coulibaly S, Traoré S, Niaré B, Mochel F, La Pean A, Vortmeyer A, Mani H, Fischbeck K H. Novel mutation in the NHLRC1 gene in a Malian family with a severe phenotype of Lafora disease.. Neurogenetics. 2009. DOI: 10.1007/s10048-009-0190-4.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.