MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1111/cge.12794

Медицинская библиотека · Clinical genetics · 2016

Autosomal recessive truncating MAB21L1 mutation associated with a syndromic scrotal agenesis.

Bruel A-L, Masurel-Paulet A, Rivière J-B, Duffourd Y, Lehalle D, Bensignor C, Huet F, Borgnon J, Roucher F, Kuentz P, Deleuze J-F, Thauvin-Robinet C, Faivre L, Thevenon J

Клинический случайСтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод пока не подготовлен

Аннотация

We report on a boy with a rare malformative association of scrotum agenesis, ophthalmological anomalies, cerebellar malformation, facial dysmorphism and global development delay. The reported patient was carrying a homozygous frameshift in MAB21L1 detected by whole-exome sequencing, considered as the most likely disease-causing variant. Mab21l1 knockout mice present a strikingly similar malformative association of ophthalmological malformations of the anterior chamber and preputial glands hypoplasia. We hypothesize that MAB21L1 haploinsufficiency cause a previously undescribed syndrome with scrotal agenesis, ophthalmological anomalies, facial dysmorphism and gross psychomotor delay as remarkable hallmarks. Four cases from the literature were reported with features suggestive of a similar and recognizable clinical entity. We hypothesize that MAB21L1 should be the culprit gene in these patients.

Для цитирования: Bruel A-L, Masurel-Paulet A, Rivière J-B, Duffourd Y, Lehalle D, Bensignor C, Huet F, Borgnon J, Roucher F, Kuentz P, Deleuze J-F, Thauvin-Robinet C, Faivre L, Thevenon J. Autosomal recessive truncating MAB21L1 mutation associated with a syndromic scrotal agenesis.. Clinical genetics. 2016. DOI: 10.1111/cge.12794.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.