MedElevator Войти в исследования
← Поиск публикаций

DOI 10.1111/cge.14055

Медицинская библиотека · Clinical genetics · 2021

Novel KMT2B mutation causes cerebellar ataxia: Expanding the clinical phenotype.

Damásio Joana, Santos Mariana, Samões Raquel, Araújo Maria, Macedo Mafalda, Sardoeira Ana, Cavaco Sara, Freitas Joel, Barros José, Oliveira Jorge, Sequeiros Jorge

СтатьяПоддержка исследования: вне правительства СШАПеревод в очереди

Аннотация

Hereditary cerebellar ataxias comprise a heterogeneous group of neurodegenerative disorders affecting the cerebellum and/or cerebellar pathways. Next-generation sequencing techniques have contributed substantially to the expansion of ataxia-causing genes, including genes classically described in alternative phenotypes. Herein, we describe a patient with adult-onset cerebellar ataxia, minor dystonia, neuropathy, seizure and ophthalmological pathology, who bears a novel variant in KMT2B (NM_014727.2:c.3334 + 1G > A). Bioinformatic analysis suggested this variant completely abolished the splice-site at exon 8/intron 8, which was confirmed through analysis of mRNA extracted from fibroblasts. Exon 8 skipping would ultimately translate as an in-frame deletion at the protein level, corresponding to the loss of 91 aminoacids [p.(Gly1020_Asn1111del)]. So far, KMT2B disease causing variants have been described in patients with dystonia or neurodevelopmental delay, with no reports of a cerebellar predominant phenotype. Our findings highlight the possible role of KMT2B as a gene involved in hereditary cerebellar ataxias.

Для цитирования: Damásio Joana, Santos Mariana, Samões Raquel, Araújo Maria, Macedo Mafalda, Sardoeira Ana, Cavaco Sara, Freitas Joel, Barros José, Oliveira Jorge, Sequeiros Jorge. Novel KMT2B mutation causes cerebellar ataxia: Expanding the clinical phenotype.. Clinical genetics. 2021. DOI: 10.1111/cge.14055.

Предметные рубрики MeSH

Подготовка и перевод публикации
Обработка статьи · этапы, ошибки и управление
Загрузка состояния…

История · было → стало

Состояние обновляется каждые 5 секунд, пока блок открыт. Процент показывается только там, где известен объём работы. Пауза останавливает продолжение этапа; текущий запрос к источнику может завершиться.

Тип публикации указан по данным источника. Уровень доказательности автоматически не присваивается.